追根溯源:由溃疡性结肠炎引起的致命性慢性咳嗽 | 病例学习

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病历资料

 


01
首次就诊


患者女,22岁,因咳嗽数月而来我院就诊。无抽烟史、既往史、家眷史。

 

患者在被赐与多重经验性抗生素治疗后咳嗽显现短暂好转。之后,患者显现血性腹泻,腹痛无法定位,陪伴体重减轻5kg。

 

结肠镜搜检发现一连性非溃疡性全结肠炎

 

取标本行组织学活检,究竟显露隐窝构造变形,隐窝底部、黏膜肌层可见漫溢性炎性细胞(包罗淋巴细胞、浆细胞、中心粒细胞)浸润,提醒隐窝炎。

 

核周型抗中性粒细胞胞浆抗体(pANCA)呈阳性,滴度为1/320;抗酿酒酵母抗体(ASCA)呈阴性。

 

粪便标本检测清扫了常见的病原体,包罗艰难梭菌。

 

凭据溃疡性结肠炎蒙特利尔共识,该结肠炎为E3型,即普遍结肠炎(extencive ulcerative colitis, pancolitis),病变局限累脾曲以近,甚至全结肠。

 

在使用了一个疗程的糖皮质激素、硫唑嘌呤后,患者的消化道症状获得了缓解。

 

但因为患者的依从性较差,大夫随访失败。



第二次就诊


患者停用硫唑嘌呤四个月后,病情恶化,呼吸道症状和消化道症状均再次展现,且左腿的皮肤显现一溃疡性病灶,陪伴痛苦感。患者被转入呼吸科住院。

 

除C回响卵白升至10 mg/L外,其余血液测试究竟均无非常。

 

粪便钙卫卵白水平为2221 mg / g,粪便标本测试为阴性。

 

内镜下病变与之前的搜检究竟雷同,结肠活检未显露大小胞病毒的二重传染。

 

皮肤病灶活检究竟提醒坏疽性脓皮病(PG)。

 

支气管镜搜检发现粘膜显现漫溢性炎症,陪伴脓性排泄物,取粘膜活检,发现密集的炎性细胞浸润,首要是淋巴细胞和浆细胞。

 

气管抽吸标本微生物检测呈阴性。

 

肺功能搜检(PFT)提醒严重的壅塞性通气缺陷,第一秒用力呼气量(FEV1)的实际值仅为估计值的32%。

 

胸部X光片(图A)和CT(图B、C)如下。


 


你能给出什么诊断呢?





谜底颁发

 

炎症性肠病相关的小气道疾病(Inflammatory Bowel Disease–Associated Small Airway Disease)

 

在此,我们申报了一例少见的与溃疡性结肠炎(UC)相关的慢性细支气管炎引起的严重慢性呼吸功能不全病例。值得存眷的是,固然该小气道病变为UC的肠外示意,但呼吸道症状显现在消化道症状之前。





总结与商议


肺部病变在IBD的肠外示意中的发生率暂且不明。肺部受累时,以大气道疾病(首要是支气管扩张症)最常见。大气道疾病好发于女性,且平日由UC引起[而非克罗恩病(CD)]。

 

Hoffmann等人估量IBD患者的细支气管炎发病率为3.5%。

 

无论对于男性照样女性,细支气管炎的平均发病岁数均为29岁,且在三分之一的病例中,细支气管炎的症状先于IBD的症状显现。


与IBD相关的小气道疾病分为好多种,包罗与CD相关的细支气管中心性炎症、肉芽肿性细支气管炎与UC相关的漫溢性全细支气管炎闭塞性细支气管炎

 

肺部CT扫描对于小气道疾病的诊断稀奇有效。

 

在本例中,支气管增厚、漫溢中心小叶结节(在胸部X光片上也可见;图A)、Mosaic attenuation(小气道病变的常见现象,不光客观地反映小气道病变的部位、局限和水平,也能大略展望肺功能状况)以及相关的支气管扩张,均提醒泛细支气管炎(图B、C)。

 

肺功能搜检显露壅塞性通气缺陷伴有空气滞留,进一步证实了诊断。

 

今朝,对于与IBD相关的细支气管炎的治疗尚无尺度方案,平日使用吸入性糖皮质激素阿奇霉素结合治疗。

 

免疫按捺剂和/或生物制剂的感化尚未获得评估。

 

对于本例患者,大夫首先联用了阿奇霉素和糖皮质激素(大剂量吸入),之后再结合使用阿达木单抗、6-巯基嘌呤长达6月,但患者的呼吸系统症状持续恶化(肠道始终连结缓解状况)。

 

最后一次随访时,患者的 FEV1仅为估计值的21%,病理上正在从细支气管炎向瘢痕形成、小气道纤维化过渡。今朝患者正在考虑接管肺移植。

 

尽管肠外示意在IBD患者中很少见,但该病例表明IBD的肠外示意也有威胁生命的或者


参考起原:Nassim Hammoud,Louise Bondeelle,Jean-Marc Gornet.An Unusual Case of Chronic Cough Revealing Ulcerative Colitis.Gastroenterology.2020 , 158 ( 5 ) :1224-1225.



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弗成不知:炎症性肠病的七种肠外示意





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